Fibroossäre Läsionen der Kiefer, zu de-nen das juvenile ossifizierende Fibromzählt, umfassen eine heterogene Gruppepathologischer Entitäten. Ihnen allen istgemeinsam, dass die normale Knochen-struktur durch ein fibroblasten- undkollagenhaltiges Bindegewebe ersetztund unterschiedlich mineralisiert ist [6,9, 23, 24]. Diese Läsionen stellen für Pa-thologen und Kliniker nach wie vor eindiagnostisches und therapeutisches Pro-blem dar. Es besteht in der Literatur eineuneinheitliche, teils verwirrende Nomen-klatur [1, 17] ohne allgemein anerkann-te Klassifikation, sodass auch eine adä-quate Therapie dieser Läsionen nichtstandardisiert ist. Insgesamt wird heuteein zurückhaltendes chirurgisches Vor-gehen empfohlen [8, 17].

Im vorliegenden Fallbericht werdendie diagnostischen und therapeutischenSchwierigkeiten bei einem Mädchen mitjuvenilem ossifizierendem Fibrom dar-gestellt.

Fallbericht

Im August 1998 fiel dem 8-jährigen Mäd-chen eine Schwellung über dem rechtenaufsteigenden Unterkieferast auf. Siehatte beim Kauen harter Nahrung leichteSchmerzen. Schluckbeschwerden, Haut-rötung oder erhöhte Temperatur hättennie bestanden, ein vorangegangenesTrauma war nicht nachweisbar. In derFamilie der Patientin waren keine Kno-chentumoren oder skelettalen Anoma-lien bekannt.

Über dem rechten Kieferwinkelfanden wir eine derbe, nicht druck-

schmerzhafte Schwellung von 3 cm¥4 cm. Die Haut war hier verschieblich,nicht gerötet oder überwärmt. Enoralwar lateral des aufsteigenden Unterkie-ferasts eine derbe Schwellung tastbar.Die bedeckende Schleimhaut war un-auffällig. Sensibilitätsstörungen oder ei-ne Einschränkung der Mundöffnung be-standen nicht.

Im Orthopantomogramm (Abb. 1)zeigte sich eine scharf begrenzte, teilskortikalisierte Osteolyse des aufsteigen-den Unterkieferasts. Der Zahnkeim 47hatte mit seinem distalen KronenanteilKontakt zur Osteolyse. Das Computer-tomogramm (Abb. 2) zeigte eine zysti-sche Läsion mit Ausdünnung der be-grenzenden Knochenlamelle. Innerhalbdes zystischen Prozesses fand sich in derDichtemessung weichteildichtes Gewebemit deutlicher Anreicherung des Kon-trastmittels. In der nativen Sequenzkonnten zentral diskrete Verkalkungennachgewiesen werden.Das Szintigrammwies einen deutlich erhöhten Uptakeüber dem Prozess bei unauffälliger Ak-tivität im übrigen Skelett auf. Sonogra-phisch wurde ein Adenom der Neben-schilddrüsen ausgeschlossen.

Mund Kiefer GesichtsChir 1 · 2003 47

Mund Kiefer GesichtsChir 2003 · 7 : 47–51DOI 10.1007/s10006-002-0435-y Fallbericht

J. J. Kuttenberger1 · N. Hardt1 · J.-O. Gebbers2

1Klinik für Mund-, Kiefer- und Gesichtschirurgie, Kantonsspital Luzern2Pathologisches Institut, Kantonsspital Luzern

Juveniles ossifizierendes FibromFallbericht mit diagnostischen und therapeutischen Überlegungen

Online publiziert: 13 November 2002© Springer-Verlag 2002

Dr. Dr. Johannes J. KuttenbergerKlinik für Mund-, Kiefer- und Gesichtschirurgie,Kantonsspital Luzern,Spitalstraße, CH-6000 Luzern 16, Schweiz,E-mail: johannes.kuttenberger@ksl.ch,Phone: 0041-41-2054568,Fax: 0041-41-2054575

Zusammenfassung

Problemstellung: Fibroossäre Läsionen derKiefer, zu denen das juvenile ossifizierendeFibrom zählt, stellen aufgrund ihrer klinischen,radiologischen und histologischen Variabi-lität ein diagnostisches und therapeutischesProblem dar.Fallbericht: Es wird über eine 8-jährige Pa-tientin mit einem juvenilen ossifizierendenFibrom des Unterkiefers berichtet, das nachExstirpation und Spongiosaplastik rezidivier-te. Die Patientin ist 2 Jahre nach nochmaligerTumorentfernung ohne Spongiosaplastik kli-nisch und radiologisch rezidivfrei.Diskussion: Fibroossäre Läsionen der Kiefersind in der Literatur uneinheitlich klassifi-ziert. Dies erschwert eine korrekte Diagnos-tik und eine standardisierte Therapie. An-hand des vorgestellten Falls wird auf die his-tologische Abgrenzung des juvenilen ossifi-zierenden Fibroms insbesondere zum Osteo-sarkom eingegangen. Eine zurückhaltendechirurgische Therapie scheint derzeit dieadäquate Behandlung zu sein.

Schlüsselwörter

Juveniles ossifizierendes Fibrom ·Fibroossäre Kieferläsionen · Kiefertumoren ·Differenzialdiagnose · Therapie

LDH war mit 521 U/l und alkalischePhosphatase mit 374 U/l leicht erhöht.

Der vollständig knöchern begrenz-te solide Tumor wurde zunächst biop-siert. Histologisch imponierte das Ge-webe als sehr zellreiches Stroma mit ei-ner geringen Tendenz zur Kollagenbil-dung (Abb. 3). Darin eingelagert war eindünnes, girlandenartiges, zellreichesOsteoid, das eine gewisse Ähnlichkeitmit dem Osteoid des Osteosarkoms auf-wies. Die Osteoideinlagerungen warenvon Osteoblasten umgeben, die teils indas Osteoid eingelagert waren. Es fan-den sich Herde mehrkerniger Riesenzel-len und myxoide Areale mit zystischerVeränderung. Eindeutige Zellatypien la-gen nicht vor, Mitosefiguren fanden sichnur vereinzelt als ein wichtiges differen-zialdiagnostisches Kriterium gegenüberdem Osteosarkom.

Der Tumor wurde von enoral unterErhalt des N. alveolaris inferior exstir-piert. Der Zahn 47 wurde entfernt. Derknöcherne Hohlraum wurde kürettiert,die Knochenwände mit der Diamantfrä-se angefrischt und der Hohlraum mit

Beckenkammspongiosa gefüllt.Zur Frak-turprophylaxe diente eine intermaxilläreFixation für 3 Wochen.

Der postoperative Heilungsverlaufwar unter 7-tägiger antibiotischer Pro-phylaxe mit Augmentin komplikations-los. Die weitere Nachkontrolle erfolgteklinisch und radiologisch in 3-monat-lichen Abständen.

Die präoperative Schwellung bilde-te sich nahezu vollständig zurück. Ra-diologisch zeigte sich eine gute Durch-bauung des Knochentransplantats imkaudalen Anteil der Osteoplastik, wäh-rend die Durchbauung im kranialen An-teil auch nach 6 Monaten noch unvoll-ständig war.

9 Monate nach Tumorentfernungtrat wieder eine Schwellung über demaufsteigenden Unterkieferast auf. Ra-diologisch zeigte sich eine v. a.dorsal ex-pandierende Osteolyse im R. ascendens(Abb. 4). Computertomographie undSzintigraphie bestätigten den Verdachteines Rezidivs.

Im Juli 1999 erfolgte die Entfernungdes Tumorrezidivs, das den Knochen

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Fallbericht

J.J. Kuttenberger · N. Hardt · J.-O. Gebbers

Juvenile ossifying fibroma.Case report with diagnostic and therapeutic considerations

Abstract

Background: Fibro-osseous lesions of thejaws, including juvenile ossifying fibroma,pose diagnostic and therapeutic difficultiesdue to their clinical, radiological and histo-logical variability.Case report: The case of an 8-year-old girlwith a juvenile ossifying fibroma of themandible is presented. Exstirpation of the tu-mor and filling of the defect with cancellousbone was performed. After 9 months, a re-currence occurred which made a second ex-stirpation of the tumor necessary.This wasdone without osteoplasty. After a 2-year fol-low-up the patient is free of tumor.Discussion: Different classifications for fibro-osseous lesions of the jaws can be found inthe literature.This makes a correct diagnosisand standardized treatment difficult. Basedon the case presented here, the histologicalfeatures of juvenile ossifying fibroma andthe differentiation from osteosarcoma arediscussed. At present, conservative surgicaltreatment seems to be adequate for thesetumors.

Keywords

Juvenile ossifying fibroma · Fibro-osseouslesions of the jaws · Jaw tumors · Differentialdiagnosis · Therapy

Mund Kiefer GesichtsChir 2003 · 7 : 47–51DOI 10.1007/s10006-002-0435-y

Abb. 1 � PräoperativesOrthopantomogramm:

zystische, scharf be-grenzte Osteolyse mit

teilweise kortikalisier-tem Rand im aufstei-

genden Unterkieferastrechts. Der Zahnkeim 47

ragt in den zystischenHohlraum

Abb. 2 � Präoperativesaxiales CT: expansive

Osteolyse mit Ausdün-nung der Kortikalis. In-nerhalb des zystischen

Prozesses findet sichweichteildichtes Gewe-

be mit diskreten zentra-len Kalkeinlagerungen

zwar aufgetrieben, aber an keiner Stelleperforiert hatte. Die Knochenwände wur-den mit dem Diamantbohrer angefrischt,die Resektionshöhle mit Kollagenvliesund venösem Blut gefüllt. Histologischwurde ein Rezidiv des juvenilen ossifi-zierenden Fibroms bestätigt.

Der weitere Verlauf gestaltete sichwieder komplikationslos. Die radiologi-sche Verlaufskontrolle zeigte eine zu-nehmende Ossifikation des gesamtenResektionsdefekts. Die Patientin war 2 Jahre nach dem Zweiteingriff bei erhal-tener Sensibilität und uneingeschränk-

ter Mundöffnung klinisch beschwerde-frei. Im Orthopantomogramm fand sicheine vollständige Ossifikation ohne An-haltspunkte für ein Rezidiv. Sowohl dieKnochenkontur als auch die trabekuläreStruktur des aufsteigenden Unterkie-ferasts zeigten keinen Unterschied zurGegenseite (Abb. 5).

Diskussion

Fibroossäre Läsionen der Kiefer stellennach wie vor ein diagnostisches undtherapeutisches Problem dar. Das klini-sche Erscheinungsbild variiert vomasymptomatischen radiologischen Zu-fallsbefund bis hin zu ausgedehnten äs-thetisch und funktionell beeinträchti-genden Läsionen. Die radiologischenBefunde reichen von diffusen,milchglas-ähnlichen Knochenveränderungen biszu klar abgegrenzten zystischen Osteo-lysen wie bei unserer Patientin, mit oderohne radioopake Anteile [3, 8, 12, 24].Histologisch sind diese pathologischenKnochenveränderungen von einer zell-reichen Fibrose mit unterschiedlichenHartsubstanzanteilen als Osteoid, Kno-chen oder zementähnliche Hartsubstanzgekennzeichnet [16, 23, 24].

Da die diagnostische Wertigkeit derklinischen, radiologischen und histolo-gischen Kennzeichen unterschiedlichbeurteilt wird [16], existiert für dieseLäsionen keine allgemein anerkannteKlassifikation. Die Beschreibungen sindvielmehr von verschiedenen Terminiund Einteilungsprinzipien gekennzeich-net. Grundsätzlich werden fibroossäreLäsionen odontogenen Ursprungs, dienur im Kieferknochen auftreten, vonnichtodontogenen Läsionen unterschie-den, die sich im gesamten Skelettsystemmanifestieren können [14, 16].

Die wohl am weitesten verbreiteteKlassifikation fibroossärer Läsionen derKiefer unterscheidet 3 Gruppen [16, 20,21, 23, 24]:

1. fibröse Dysplasie,2. fibroossäre Läsionen parodontalen

Ursprungs,3. fibroossäre Neoplasien.

Zur 3. Gruppe rechnete Waldron [23] das„juvenile aktive ossifizierende Fibrom“,während er das ossifizierende Fibromder 2. Gruppe zuordnete.

Ein völlig anderes Einteilungsprin-zip verfolgte Makek [10], der

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Abb. 3 � Histologie des juvenilen ossifizierenden Fibroms mit girlandenförmigen Osteoideinlagerun-gen in zellreichem Stroma (Masson)

Abb. 4 � Orthopanto-mogramm 9 Monatenach dem Ersteingriff:nach dorsal expandie-rende unregelmäßigbegrenzte Osteolyse desaufsteigenden Unter-kieferasts, die bis andie Basis des Kieferge-lenkköpfchens reicht,als Zeichen für ein Rezi-div des juvenilen ossifi-zierenden Fibroms

∑ entwicklungsbedingte Läsionen,∑ reaktiv-reparative Läsionen,∑ Fibromatosen und∑ Neoplasmen

unterschied. Bei den Neoplasmen führ-te er das so genannte „trabekuläre Des-moosteoblastom“ auf, das dem juveni-len ossifizierenden Fibrom entspricht.

In der WHO-Klassifikation odonto-gener Tumoren, Kieferzysten und ver-wandter Läsionen wird das ossifizieren-de Fibrom den benignen, Knochen bil-denden Tumoren zugeordnet [8, 11], wäh-rend die fibröse Dysplasie, die radiolo-gisch und histologisch die wichtigsteDifferenzialdiagnose darstellt, als Mal-formation betrachtet wird [22].

Die Entität des juvenilen ossifizie-renden Fibroms wird in der Literaturunterschiedlich beurteilt. Eversole et al.[2], Johnson et al. [7], Makek [10], Sloot-weg [16], Slootweg u. Müller [17] undWaldron [23, 24] beschrieben diese Lä-sion als eigenständiges Krankheitsbild.In der WHO-Klassifikation von 1992wurde das juvenile (aktive) ossifizieren-de Fibrom als eine

„aktiv wachsende Läsion, die hauptsäch-lich Personen unter dem 15. Lebensjahr

befällt und aus zellreichem fibrösemGewebe mit Bändern aus Osteoid ohne

Osteoblasten und aus Trabekeln mittypischem Geflechtknochen besteht“, [11]

beschrieben.Umfassende Angaben über Biologie

und Epidemiologie des juvenilen ossifi-zierenden Fibroms finden sich in derÜbersichtsarbeit von Johnson et al. [7].In einer Auswertung von 230 Fällen fan-den sie 90% der Läsionen in den Nasen-nebenhöhlen und im Oberkiefer, wäh-rend etwa 10% im Unterkiefer auftraten.Bei den Unterkieferläsionen lag der Al-

tersgipfel bei Mädchen zwischen 6 und12 Jahren. Bevorzugte Lokalisationensind Kieferwinkel und aufsteigenderUnterkieferast, wobei radiologisch zys-tische Osteolysen vorherrschten. DieseAngaben entsprechen den Daten vonSlootweg [16], Slootweg u. Müller [17]und Makek [10] und korrelieren gut mitunserem Fall.

Die Entstehung des juvenilen ossi-fizierenden Fibroms wird in Verbindungmit der Molarenentwicklung im Unter-kiefer gebracht, wobei sich die Molarenin ihrer korrekten Position finden, ver-lagert sein oder gänzlich fehlen können[7]. Bei unserer Patientin hatte derZahnkeim 47 eine enge topographischeBeziehung zur osteolytischen Knochen-läsion. Zur Pathogenese fibroossärer Lä-sionen, für die in der VergangenheitTrauma und endokrine Störungen pos-tuliert wurden [5], sind heute moleku-largenetische Hinweise auf Mutationendes Gs-a-Proteins bekannt [15], die beider fibrösen Dysplasie, aber auch beimjuvenilen ossifizierenden Fibrom nach-gewiesen wurden [4].

Slootweg [16] und Slootweg u. Mül-ler [17] differenzierten die fibroossärenLäsionen des Kiefers. Aufgrund der his-tologischen Kennzeichen des juvenilenossifizierenden Fibroms klassifiziertensie dieses als eigenständigen Subtyp desossifizierenden Fibroms.Aufgrund einesmanchmal aggressiven Wachstumsver-haltens wurde auch vom „juvenilen ag-gressiven ossifizierenden Fibrom“ ge-sprochen [19].

Slootweg [16] ging in seiner Arbeitauf die oft schwierige Abgrenzung desossifizierenden Fibroms zum fibroblas-tischen Osteosarkom ein. DiagnostischeSchwierigkeiten ergeben sich daraus,dass ossifizierende Fibrome sehr zell-reich sein können und Mitosefigurenzeigen. Demgegenüber können intraos-

säre, gut differenzierte Osteosarkomeselten nur geringe Atypien und wenigeMitosefiguren aufweisen. Auch in unse-rem Fall wurde in der Biopsie ein gutdifferenziertes Osteosarkom in die dif-ferenzialdiagnostischen Überlegungenmit einbezogen.

Biopsien sollten daher den Über-gang vom Tumor zu gesundem Gewebeenthalten, da sich daraus wichtige diffe-renzialdiagnostische Hinweise zur Ab-grenzung zwischen ossifizierendem Fi-brom und Osteosarkom ergeben [16]. Dasvom ossifizierenden Fibrom gebildeteOsteoid kann dem Osteoid des Osteo-sarkoms ähneln [24].

Die Empfehlungen zur Therapiejuveniler ossifizierender Fibrome sindsehr uneinheitlich. Ziel sollte die voll-ständige chirurgische Entfernung sein,wobei Größe, Lokalisation und Ausdeh-nung der Läsion berücksichtigt werdenmüssen [19].Während frühere Arbeiteneine radikale Resektion empfehlen [12,13, 18], kann diese Forderung heute – ge-stützt durch die molekulargenetischenHypothesen zur Pathogenese – nichtmehr aufrechterhalten werden.Slootwegu. Müller [17] empfahlen ein konserva-tives chirurgisches Vorgehen. Stewart u.Fonseca [19] schlugen bei kleinen Läsio-nen die Enukleation, bei größeren oderrezidivierenden Formen die En-bloc-Resektion vor. Trotz Rezidivraten von30–58% [19, 24] werden eine lokale Ex-zision und gründliche Kürettage und einradikales Vorgehen nur in Einzelfällenbei aggressivem Wachstum der Läsionempfohlen [8, 24].

Neben einer unvollständigen Tu-morentfernung kann für die Rezidivent-stehung bei unserer Patientin auch diemolekulargenetische Pathogenese desjuvenilen ossifizierenden Fibroms eineErklärung liefern. Unser zurückhalten-des chirurgisches Vorgehen wird mit derTatsache untermauert, dass bisher we-der eine gesicherte Transformation ei-nes juvenilen ossifizierenden Fibroms inein Osteosarkom [12, 17] noch eine Me-tastasierung [19] beschrieben wurden.Da 80% der Patienten mit juvenilen os-sifizierenden Fibromen jünger als 15 Jah-re sind, wäre bei radikaler Resektion ne-ben der therapiebedingten Deformie-rung auch mit ausgeprägten Wachstums-störungen des Gesichtsskeletts zu rech-nen.

Die kontinuitätserhaltende konser-vative Chirurgie als ausreichende The-

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Fallbericht

Abb. 5 � Orthopanto-mogramm 2 Jahre nach

dem Zweiteingriff:radiologisch unauffälli-

ge Form und Strukturdes aufsteigenden

Unterkieferasts rechtsals Zeichen der knö-chernen Ausheilung

rapie wird durch unseren Fall gestützt.Die Regenerationskraft des wachsendenUnterkiefers ist dabei so groß, dass beiintraossär gelegenen Läsionen nach Ex-stirpation eines ossifizierenden Fibromsauf Knochentransplantationen verzich-tet werden kann. Über den Einfluss vonWachstum, Knochenentwicklung undPubertät auf das Rezidivverhalten kön-nen anhand des vorliegenden Einzelfallskeine allgemeingültigen Aussagen abge-leitet werden. Trotz eines rezidivfreienBeobachtungszeitraums von jetzt über 3 Jahren bleibt bei der vorgestellten Pa-tientin abzuwarten, wie sich der weitereVerlauf gestaltet.

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